New insights around the Modifiable Areal Unit Problem (MAUP) in its relation to cartographic representation of rare diseases

[ES] En el marco del análisis espacio-temporal de la Enfermedades Raras (ER) en España, los efectos derivados del Problema de la Unidad Espacial Modificable (PUEM) condicionan la interpretación de los resultados. Este estudio tiene como objetivo comparar indicadores de mortalidad y visualización cartográfica para recomendar la unidad geográfica de trabajo óptima según población, área cubierta y el número de casos de la enfermedad. Se estudiaron los fallecimientos debidos a una ER (Huntington) en tres niveles de agregación espacial; el municipio, la comarca y la provincia. Se diseñó una ratio de adyacencia para observar el efecto de las relaciones de vecindad entre las tres unidades administrativas tratadas. Se calcularon indicadores epidemiológicos de mortalidad, así como indicadores locales de asociación espacial en cada nivel de agregación. Los resultados se representaron cartográficamente utilizando intervalos definidos por el usuario para comparar de forma visual las diferencias estadísticas y cartográficas. El PUEM fue particularmente visible trabajando con datos agregados de ER. Las comarcas representaron el mayor nivel de estabilidad en la ratio de adyacencia así como la unidad geográfica óptima en términos de resolución espacial y variabilidad de la información representada cartográficamente. Este proceso de ayuda en la elección de la escala de trabajo puede ser extrapolado a otras enfermedades o niveles de agregación, como paso previo a análisis epidemiológicos más avanzados. [EN] This study analyses the effect of the modifiable areal unit problem (MAUP) comparing mortality data of a specific rare disease (Huntington) in three levels of spatial aggregation in Spain. The objective is to compare mortality indicators and cartographic visualisations in order to soundly advise on the optimal aggregation level according to population, covered area, and number of cases. We designed an adjacency ratio to observe the effect of neighbourhood relationships among three geographic units: province; district (comarca); municipality. For each level of aggregation, we performed epidemiological indicators of mortality as well as local indicators of spatial association. Maps were plotted with user-defined intervals to compare visual and statistical differences. MAUP-related effects are particularly noticeable in relatively infrequent events such as rare diseases. We found that district displayed the highest indicator for stability in the adjacency ratio and showed optimal characteristics for spatial resolution and the amount of information revealed through plotting. This helps in the choice of the working scale that can be used with other diseases or the levels of aggregation as a first step for more advanced epidemiological analyses. Este artículo se enmarca dentro del proyecto de investigación financiado por la Acción Estratégica en Salud Intramural del Instituto de Salud Carlos III. Referencia del proyecto: TPY1238/15. Sí