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Introduction : C’est une anomalie congénitale liée à la persistance du système hyaloïdien foetal et du vitré primitif hyperplasique. Le but de notre étude est d’analyser le profil épidémiologique ainsi que les difficultés diagnostiques et thérapeutiques de cette pathologie. Matériels et méthodes : Il s’agit de 13 enfants (15 yeux) atteints de persistance hyperplasique du vitré primitif traités et suivis dans notre formation entre 2004 et 2012. Résultats : L’âge à l’admission allait de 3 mois à 14 ans. Le principal signe d’appel était la leucocorie 69,23% des cas ; unilatérale chez 84,6% des nos patients. Il s’agissait d’une forme antérieure dans 13,3% des yeux, postérieure dans 6,66%, et mixte dans 80%. Une indication opératoire a été posée chez 60% des yeux. L’aphaquie post opératoire a été corrigée par un implant dans 77,7% des cas opérés. La rééducation de l’amblyopie a été réalisée chez tous nos patients. Les meilleurs résultats visuels obtenus : 2/10 et comptes les doigts chez les deux formes antérieures ; 1/10 dans une forme postérieure non opérée. Discussion : C’est une affection isolée et le plus souvent unilatérale, révélée le plus souvent par une leucocorie. On distingue 3 formes cliniques. Le pronostic fonctionnel dépend de plusieurs critères. Le traitement doit être précoce et adapté à la forme clinique. Conclusion : Toutes les études appuient la valeur d’un diagnostic et d’une prise en charge précoces pour maximiser le potentiel visuel chez des patients sélectionnés. La rééducation visuelle ne doit pas être négligée et débutée rapidement dans la période postopératoire, avec une correction réfractive adaptée de l’aphaquie., Maroc Médical, Vol. 35, No 4 (2013)