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Ameloblastic fibroma is a relatively rare benign odontogenic tumor in which both the epithelial and ectomesenchymal components are neoplastic. An 8-year-old Caucasian boy was referred to the dentist for evaluation of failed eruption of the maxillary left first molar. The panoramic radiograph showed a well-circumscribed unilocular radiolucency involving an unerupted maxillary left first permanent molar. The lesion was enucleated and the material was sent for histopathologic examination. Microscopically, it was composed by cords and islands of odontogenic epithelium in a myxoid cell-rich stroma that closely resemble the dental papilla with histopathological diagnosis of ameloblastic fibroma. After 24 months of follow-up no recurrence was observed and the maxillary left first molar erupted spontaneously through the buccal mucosa and was aligned with a fixed orthodontic appliance. This case emphasized the importance of careful differential diagnosis of intraosseous oral lesions and reported a rarity of the lesion and its atypical location. Fibroma ameloblástico é um tumor odontogênico benigno relativamente raro, em que ambos os componentes epiteliais e ectomesenquimais são neoplásicos. Menino de oito anos de idade, branco, foi encaminhado ao dentista para avaliar a falha na erupção do primeiro molar maxilar do lado esquerdo. A radiografia panorâmica revelou imagem radiolúcida, unilocular, bem circunscrita, envolvendo o primeiro molar permanente maxilar esquerdo incluso. A lesão foi enucleada e o material encaminhado para avaliação histopatológica. Microscopicamente, era composta de ilhas e cordões de epitélio odontogênico num estroma mixóide rico em células, que se assemelhava à papila dentária, com diagnóstico histopatológico de fibroma amelobástico. Após 24 meses de acompanhamento, nenhuma recorrência foi observada e o primeiro molar permanente maxilar irrompeu espontaneamente através da mucosa bucal e foi alinhado com aparelho ortodôntico fixo. Esse caso enfatiza a importância do cuidadoso diagnóstico diferencial das lesões orais intra-ósseas e relato de lesão rara e sua localização atípica.