Introduction L’hidrosadenite suppuree (HS) est une maladie inflammatoire chronique plurifactorielle qui affecte les regions riches en glandes apocrines. Differentes presentations cliniques sont possibles, de severite variable, mais le lymphœdeme penien est rare. Materiel et methodes Un patient de 39 ans avait pour principaux antecedents une hemophilie A, un kyste pilonidal opere a l’adolescence, un tabagisme actif et un surpoids. Il n’avait pas d’antecedent familial d’HS. Il etait adresse par le service d’urologie pour un lymphœdeme penien isole evoluant progressivement depuis 7 mois, non ameliore par de multiples lignes d’antibiotiques. L’examen clinique objectivait un œdeme mou de l’ensemble du penis, non inflammatoire et non douloureux, responsable d’un phimosis complet. Il n’y avait pas d’œdeme scrotal associe. Par ailleurs, le patient presentait des tractus cicatriciels fibreux localises au pli interfessier et aux plis axillaires, ainsi qu’une acne du dos, compatibles avec le diagnostic d’HS. Les plis inguinaux n’etaient pas affectes. Le scanner pelvien n’objectivait aucune lesion compressive ni dilatation du systeme lymphatique, et l’IRM pelvienne mettait en evidence un œdeme sous-cutane de l’ensemble de la verge, sans atteinte des corps caverneux, du gland ou des testicules. La calprotectine fecale ainsi que la coloscopie etaient normales, rendant peu probable le diagnostic de maladie de Crohn. La recherche d’infections sexuellement transmissibles (notamment maladie de Nicolas Favre) etait egalement negative. Le diagnostic de lymphœdeme penien lie a une HS etait retenu. Le patient etait traite par adalimumab 160 mg puis 80 mg tous les 15 jours, en plus de l’arret du tabac et d’une prise en charge dietetique. Des le premier mois de traitement, l’œdeme regressait de moitie, permettant le decalottage. Discussion Si l’œdeme vulvaire est assez frequent chez les femmes atteintes par une HS severe, l’œdeme penien est beaucoup plus rare. L’explication physiopathologique la plus probable est celle d’une inflammation chronique des voies lymphatiques de petit calibre, responsable d’un lymphœdeme secondaire. Les principaux diagnostics differentiels sont infectieux (filariose, maladie de Nicolas Favre), inflammatoires (maladie de Crohn, sarcoidose), tumoraux (compression ganglionnaire) et traumatiques (auto-injections). A notre connaissance, il n’y a dans la litterature que deux cas rapportes d’œdeme penien isole associe a une HS, traites chirurgicalement. Chez notre patient, l’adalimumab a permis une franche regression du lymphœdeme, permettant le retablissement de sa qualite de vie. Conclusion Le lymphœdeme penien est une manifestation rare de l’HS. Les anti-TNFɑ semblent etre une option therapeutique interessante, permettant d’eviter une prise en charge chirurgicale potentiellement delabrante.