1. Prediction of postnatal circulation in pulmonary atresia/critical stenosis with intact ventricular septum: systematic review and external validation of models
- Author
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Villalaín, Cecilia, Moon‐Grady, A. J., Herberg, U., Strainic, J., Cohen, J. L., Shah, A., Levi, D. S., Gómez Montes, María Enery, Herraiz García, Ignacio, Galindo Izquierdo, Alberto, Villalaín, Cecilia, Moon‐Grady, A. J., Herberg, U., Strainic, J., Cohen, J. L., Shah, A., Levi, D. S., Gómez Montes, María Enery, Herraiz García, Ignacio, and Galindo Izquierdo, Alberto
- Abstract
ObjectiveA favorable postnatal prognosis in cases ofpulmonary atresia/critical stenosis with intact ventricu-lar septum (PA/CS-IVS) is generally equated with thepossibility of achieving biventricular (BV) repair. Identi-fication of fetuses that will have postnatal univentricular(UV) circulation is key for prenatal counseling, opti-mization of perinatal care and decision-making regardingfetal therapy. We aimed to evaluate the accuracy ofCorrespondence to:Dr C. Villala ́ın, Department of Obstetrics and Gynecology, Hospital Universitario 12 de Octubre, Avenida de C ́ordoba,Madrid 28041, Spain (e-mail: ceci.gvillalain@gmail.com)Accepted: 23 January 2023published models for predicting postnatal circulation inPA/CS-IVS using a large internationally derived validationcohort.MethodsThis was a systematic review of publisheduni- and multiparametric models for the predictionof postnatal circulation based on echocardiographicfindings at between 20 and 28 weeks of gestation.Models were externally validated using data fromthe International Fetal Cardiac Intervention Registry.Sensitivity, specificity, predictive values, area underthe receiver-operating-characteristics curves (AUCs) andproportion of cases with truevspredicted outcome werecalculated.ResultsEleven published studies that reported prog-nostic parameters of postnatal circulation were iden-tified. Models varied widely in terms of the mainoutcome (UV (n=3), non-BV (n=3), BV (n=3),right-ventricle-dependent coronary circulation (n=1) ortricuspid valve size at birth (n=1)) and in terms ofthe included predictors (single parameters only (n=6),multiparametric score (n=4) or both (n=1)), and weredeveloped on small sample sizes (range, 15 – 38). Ninemodels were validated externally given the availability ofthe required parameters in the validation cohort. Tricus-pid valve diameterZ-score, tricuspid regurgitation, ratiosbetween right and left cardiac structures and the presence. Postnatal circulation in pulmonary atresia15of ventr, Objetivo.Un pron ́ostico postnatal favorable en casos de atresia pulmonar/estenosis cr ́ıtica con tabique interventricularintacto (PA/CS-IVS, por sus siglas en ingl ́es) se equipara generalmente con la posibilidad de lograr una reparaci ́onbiventricular (BV). La identificaci ́on de los fetos que tendr ́an circulaci ́on univentricular (UV) postnatal es clave parael asesoramiento prenatal, la optimizaci ́on de los cuidados perinatales y la toma de decisiones relativas a la terapiafetal. El objetivo fue evaluar la precisi ́on de los modelos publicados para predecir la circulaci ́on postnatal en casos dePA/CS-IVS utilizando para ello una gran cohorte de validaci ́on estimada a partir de datos internacionales.M ́etodos.El estudio consisti ́oenunarevisi ́on sistem ́atica de los modelos uni- y multiparam ́etricos publicados para lapredicci ́on de la circulaci ́on postnatal basados en los hallazgos ecocardiogr ́aficos entre las semanas 20 y 28 de gestaci ́on.Los modelos se validaron externamente utilizando datos del Registro Internacional de Intervenciones Card ́ıacas Fetales.Se calcularon la sensibilidad, la especificidad, los valores predictivos, el ́area bajo las curvas (ABC) de caracter ́ısticasoperativas del receptor y la proporci ́on de casos con resultado verdadero frente a resultado pronosticado.Resultados.Se identificaron once estudios publicados en los que se hab ́ıan reportado par ́ametros pron ́osticos de lacirculaci ́on postnatal. Los modelos variaron ampliamente en cuanto al resultado principal (UV (n=3), no-BV (n=3), BV(n=3), la circulaci ́on coronaria dependiente del ventr ́ıculo derecho (n=1)oeltama ̃no de la v ́alvula tric ́uspide al nacer(n=1)) y en cuanto a los predictores incluidos (s ́olo par ́ametros ́unicos (n=6), puntuaci ́on multiparam ́etrica (n=4) oambos (n=1)), y se desarrollaron a partir de muestras peque ̃nas (rango, 15 – 38).Dada la disponibilidad de los par ́ametros requeridos en la cohorte de validaci ́on, se validaron externamente nuevemod, Depto. de Medicina, Fac. de Medicina, TRUE, pub, APC financiada por la UCM
- Published
- 2024