Presenting an extraordinary case of Eagle's syndrome (ES) with the classical and follicular variant of papillary thyroid microcarcinoma (PTmC) and an uncommon stylohyoid ligament calsification, aside from O'Carroll's System.A 52-year-old Turkish man with an histopathology of the follicular variant of PTmC (FVPTmC) of his right lobe and conventional PTmC of his left lobe of the thyroid with an adjuvant 100 mCi radioactive iodine (RAI) ablation was admitted. On the routine follow-up of the present case, a lineer structure at the 3rd compartment of neck in his ultrasonography, a styloid ligament calsification in his noncontrast computed tomography (CT), and a left styloid process of the temporal bone of 29 mm in size in his three-dimensional (3D) CT scanning had been revealed. Conclusively, an ES, Langlais Type III with The Calcification Pattern IV, was recognized.A noninvasive peroral medical management was administered as a first-line treatment for the neuropathic sequelae of ES and it has provided relief of signs and symptoms without any recurrence to date, for three years and three months.To our knowledge, it is an highly extreme and first case of ES in the English literature, recognized in the course of his programmed follow-up of his conventional PTmC and FVPTmC, simultaneously possessing an exceptional stylohyoid ligament calsification, apart from O'Carroll's System, even with an anatomic variation of the hyoid bone.Eagle's Syndrome Follicular variant of papillary thyroid microcarcinoma, Hyoid bone variation, Langlais classification, O'Carroll's System, Radioactive iodine, Papillary thyroid microcarcinoma.Presentare un caso straordinario di sindrome di Eagle (ES) con la variante convenzionale e follicolare del microcarcinoma papillare della tiroide (PTmC) e un raro calsificazione del legamento stiloideoide, a parte il sistema di O’Carroll.È stato ammesso un uomo Turco di 52 anni con un’istopatologia della variante follicolare di PTmC (FVPTmC) del lobo destro e PTmC convenzionale del lobo sinistro della tiroide con ablazione con iodio radioattivo (RAI) da 100 mCi adiuvante . Sul follow- up di routine del caso in esame, una struttura di lineer al terzo compartimento del collo nella sua ecografia, una calsificazione del legamento stiloideo nella sua tomografia computerizzata non controllata (CT) e un processo stiloideo sinistro dell’osso temporale di 29.0 mm in sono state rivelate le dimensioni nella sua scansione tridimensionale (3D). In conclusione, è stato rivelato un ES, Langlais Type III con The Calcification Pattern IV. DISCUSSIONE: una gestione medica orale non invasiva è stata somministrata come trattamento di prima linea per le sequele neuropatiche di ES e ha fornito sollievo da segni e sintomi senza alcuna recidiva fino ad oggi, per tre anni.A nostra conoscenza, si tratta di un caso estremamente estremo e primo di ES nella letteratura inglese, riconosciuto nel corso del suo follow-up programmato del suo PTMC e FVPTMC convenzionale, in possesso simultaneamente di un’eccezionale calsificazione del legamento stiloideoide, a parte O’Carroll’s Sistema, anche con una variazione anatomica dell’osso ioide.