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High dose methotrexate (HD-MTX) based chemoimmunotherapy is a central part of the standard approach to treatment of primary central nervous system lymphoma (PCNSL). Renal dysfunction leads to delayed MTX complete elimination and critical MTX concentration. Despite the recommendations, hemodialysis status should not exclude HD-MTX.We report the case of a 64 years old woman on chronic hemodialysis with PCNSL successfully treated with HD-MTX-based chemoimmunotherapy with an adjusted dose of 100 mg/m2, instead of the usual dose of 3500 mg/m2, and daily hemodialysis started 24 h later. The patient had no significant toxicity and was in complete remission at 1 year after the end of the treatment.We argue that ESRD is not an absolute pitfall to the use of HD-MTX for hematological malignancies. Experts should consider the use of adjusted dose at 100 mg/m2 as a viable therapeutic modality in ESRD patients. Resumen: La quimioinmunoterapia basada en una dosis elevada de metotrexato (HD-MTX) es una parte central del enfoque terapéutico estándar del linfoma primario del sistema nervioso central (PCNSL). La insuficiencia renal causa la demora de la eliminación completa de MTX, así como la concentración crítica del mismo. A pesar de las recomendaciones, el estatus de hemodiálisis no debería excluir la HD-MTX.Reportamos el caso de una mujer de 64 años con PCNSL y tratamiento de hemodiálisis crónica que fue exitosamente tratada con quimioinmunoterapia basada en HD-MTX con una dosis ajustada de 100 mg/m2, en lugar de la dosis habitual de 3.500 mg/m2, iniciándose la hemodiálisis diaria al cabo de 24 h. La paciente no reflejó toxicidad significativa y experimentó remisión completa al cabo de un año desde la finalización del tratamiento.Nosotros argumentamos que la enfermedad renal en etapa terminal (ESRD) no constituye un escollo en absoluto para utilizar la HD-MTX para neoplasias hematológicas. Los expertos deberían considerar el uso de una dosis ajustada a 100 mg/m2 como modalidad terapéutica viable en los pacientes de ESRD.