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This article presents follow-up data from the first patient in whom Mycobacterium ulcerans infection (MUI) was documented by PCR, genotyping and culture in the Republic of Congo-Brazzaville. Findings show the importance of regular clinical and microbiological evaluation for the disseminated form of the disease. The patient was probably infected in Pointe Noire where MUI has been described but never documented. Culture of specimens collected before antibiotic treatment showed that the bacterium was sensitive to the antibiotics being administered (streptomycin and rifampin) and was identical to isolates from Atlantic-coast regions of West Africa where MUI is endemic. The patient was treated with streptomycin and rifampin for 12 weeks in association with surgery. During treatment clinical examination was performed every day and microbiological analysis every two weeks. The duration of follow-up from the end of specific antibiotic treatment was 26 months. Medical treatment failed to prevent bone involvement and fistulae that were treated by surgery. However medical treatment may have limited dissemination of the disease. Serial microbiological evaluation was useful to detect bone involvement in this patient, but persistent positive gene amplification is not a proof of active disease. This study confirms that MUI is still endemic in the region of Pointe Noire. This finding underlines the need to optimize epidemiologic surveillance, laboratory diagnostic capabilities, and therapeutic management in the Republic of Congo-Brazzaville., • Ce travail qui présente le 1er cas d’infection à Mycobacterium ulcerans (IMU) confirmée par PCR avec identification de M. ulcerans et génotypage en République du Congo-Brazzaville montre l’intérêt d’un suivi clinique régulier et microbiologique répété devant une forme disséminée de la maladie. Le patient a probablement été contaminé à Pointe Noire où la maladie avait déjà été décrite mais non confirmée biologiquement. M. ulcerans, cultivé à partir de prélèvements effectués sur ce patient avant antibiothérapie, est sensible aux antimycobactériens administrés (streptomycine et rifampicine) et la souche est identique aux souches isolées des régions d’Afrique de l’ouest en contact avec l’Atlantique et endémiques pour l’IMU. Le patient a été traité par la combinaison streptomycine et rifampicine pendant 12 semaines associée à la chirurgie, avec un suivi clinique journalier et microbiologique toutes les 2 semaines. Le recul post-thérapeutique est de 26 mois partant de la fin de l’antibiothérapie spécifique. Le traitement médical n’a pas empêché la survenue des complications osseuses avec fistules qui ont été traitées par la chirurgie. Il est néanmoins possible que ce traitement médical ait contrôlé la dissémination de la maladie. L’intérêt d’un suivi microbiologique répété a été nécessaire afin de confirmer l’atteinte osseuse de ce patient. D’autre part, la persistance d’une positivité de l’amplification génique ne signifie pas l’activité de la maladie. Cette étude confirme qu’à l’heure actuelle, la région de Pointe Noire en République du Congo-Brazzaville est toujours endémique pour l’IMU. L’émergence de la maladie dans ce pays impose l’optimisation des mesures de surveillance épidémiologique, de diagnostic biologique et de prise en charge thérapeutique afin d’évaluer l’ampleur actuelle de l’IMU dans ce pays