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A borreliose humana brasileira, também conhecida como Síndrome de Baggio-Yoshinari (SBY), é uma enfermidade infecciosa própria do território brasileiro, transmitida por carrapatos não pertencentes ao complexo Ixodes ricinus, causada por espiroqueta do gênero Borrelia e que apresenta semelhanças clínicas e laboratoriais com a Doença de Lyme (DL). A SBY distingue-se da DL por apresentar evolução clínica prolongada, com episódios de recorrência e importante disfunção autoimune. Descreveremos o caso de uma paciente jovem, que desenvolveu progressivamente durante cerca de um ano oligoartrite de grandes articulações, seguida de distúrbio do cognitivo, meningoencefalite e eritema nodoso. O diagnóstico foi firmado devido à concomitância de queixas articulares e neurológicas com sorologia positiva para Borrelia burgdorferi sensu stricto. A paciente foi medicada com ceftriaxone 2 g/EV/dia por 30 dias, seguido de dois meses de doxiciclina 100 mg duas vezes ao dia. Houve remissão dos sintomas e normalização dos exames sorológicos para a borreliose. A SBY é uma zoonose emergente descrita apenas no Brasil, cuja frequência tem crescido bastante, e que, em razão das importantes diferenças nos aspectos epidemiológicos, clínicos e laboratoriais em relação à DL, merece especial atenção da classe médica do país. Trata-se de zoonose camuflada e de difícil diagnóstico, mas este deve ser perseguido com tenacidade, pois a enfermidade responde aos antibióticos no estágio inicial, podendo evoluir com sequelas neurológicas e articulares nos casos reconhecidos tardiamente ou recorrentes.