La Neuropatía oftalmopléjica dolorosa recurrente o migraña oftalmopléjica es una variante infrecuente de cefalea primaria. Se define como al menos dos episodios de cefalea unilateral que se acompaña de paresia ipsilateral de uno, dos o los tres nervios oculomotores. Se debe excluir una lesión orbitaria, paraselar o de la fosa posterior, y no debe ser mejor explicada por otro diagnóstico. Se describe el caso de un pre-escolar de 3 años, sin antecedentes a destacar, que presenta 3 episodios de oftalmoparesia caracterizada por ptosis palpebral y estrabismo divergente con descenso ocular del ojo izquierdo, de hasta 10 días de duración, precedido por irritabilidad, cefalea, vómitos y somnolencia posterior. Se realizó estudios de laboratorio, los cuales fueron normales. La resonancia magnética craneal mostró captación de contraste a nivel de la emergencia del III par craneano izquierdodurante uno de los episodios. Destacamos la importancia de considerar este cuadro como causa recurrente de parálisis óculo-motora. Consideramos importante el valor de la resonancia, no solo para descartar diagnósticos diferenciales, sino como herramienta de confirmación diagnóstica. Se reporta la reducción de los días de compromiso oculomotor tras la administración de corticoides. Recurrent painful ophtalmoplegic neuropathy or ophthalmoplegic migrane is a rare type of primary headache. It is characterized as at least two episodes of unilateral headaches accompanied by ipsilateral paresis of one, two or the three ocular motor nerves. Orbital, parasellar and posterior fossa lessions must be excluded, and it is not better accounted by other diagnosis. We report clinical, imaging and laboratory tests of a three years old boy who developed three episodes of left eye ptosis with divergent strabismus and downgaze deviation of left eye, preceded by headache, irritability, vomiting and sleepiness. Ophtalmoparesis episodes lasted up to 10 days. Laboratory tests were normal. Magnetic resonance showed gadolinium enhancement of the third cranial nerve during one attack. We highlight the need to consider ophtalmoplegicmigrane in all cases of recurrent oculomotor palsy, and the importance of themagnetic resonance imaging, not just to rule out other possible etiologies, but also as a confirmative test. This case showed improvement of clinical signs after steroid therapy.